Disfungsi Pemberian Makan pada Anak dengan Penyakit Gastrointestinal EosinofilikVincent A. Mukkada, MDa,b, Angela Haas, MA, CCC-SLPa,c, Nancy Creskoff Maune, OOTRa,d, Kelley E. Capocelli, MDa,e, Michelle Henry, RDa,b, Nicholas Gilman, MDa, f, Stephanie Petersburg, PAa,b, Wendy Moore, MPHa,b, Mark A. Lovell, MDa,e, David M. Fleischer, MDa,f,g, Glenn T. Furuta, MDa,b,g, Dan Atkins, MDa, f, gAfiliasi Para Penulis:aProgram Penyakit Gastrointestinal Eosinofilik,bBagian dari Pediatrik Gastroenterologi, Hepatologi, dan Gizi,cAudiology, Speech Patology, dan Learning Service,dTerapi Okupasional,eDepartemen Patologi, danfDepartemen Ilmu Kesehatan Anak, Rumah Sakit Anak Aurora, Colorado, dangDepartemen Ilmu Kesehatan Anak, Pusat Kesehatan Yahudi Nasional, Denver, Colorado

Drs Furuta dan Atkins saling berkontribusi pada penulisan naskah ini.AbstraksiLatar Belakang: Disfungsi pemberian makan (FD) dapat pada anak-anak lebih muda dengan penyakit gastrointestinal eosinofilik (EGID) masih belum dapat dideskripsikan. Oleh karena itu, tujuan penelitian ini untuk melihat karakteristik FD pada anak-anak dengan EGID. Metode: Dengan analisis retrospektif dari rekam medis 200 anak yang mengikuti program penyakit gastrointestinal eosinofilik selama rentang waktu 12 bulan. Data klinis dari 33 anak yang diidentifikasi mempunyai FD juga disertakan, termasuk informasi yang didapatkan dari riwayat, pemeriksaan fisik, evaluasi pemberian makan, peninjauan ulang data nutrisi, tes alergi, dan pemeriksaan histologi dari biopsi mukosa. Hasil: Dari 200 data, sekitar 16,5% memiliki FD yang signifikan. Usia median dari grup ini adalah 34 bulan (dengan rentang: 14-113 bulan). Variasi dari sikappemberian makan maladaptif yang telah dipelajari dilaporkan sebanyak 93.9%. Tersedak dan muntah frekuen terjadi sebesar 84,8%. Alergi makanan didokumentasikan sebanyak 88% dimana 52%-nya memiliki penyakit alergi lainnya. 21% didagnosa dengan failure to thrive dan 69,7% membutuhkan terapi pemberian makanan individual maupun grup. 42% dari data memiliki eosinofilia residual (>15/HPF) pada hasil biopsi esofagus yang dilakukan sepanjang gejala muncul Kesimpulan: FD sering terdapat pada anak dengan EGIDs yang timbul sebagai hasil pembelajaran cara makan yang maladaptif dengan dinamika perubahan waktu makan dan kesulitan fisik pada proses mekanik makan. FD dapat timbul setelah inflamasi eosinofilik telah selesai diterapi. Kesadaran meningkatnya prevalensi dari FD pada anak dengan EGIDs dapat menimbulkan sebuang rencana penatalaksanaan yang berbasis komprehensif dan indivitu dengan hasil yang diinginkan untuk peningkatan perkembangan, cara makan, dan nutrisi pada anak-anak iniKata kunci: pediatrik, eosinofili, pemberian makan dan kelainan makan pada usia anak, esofagitis, kelainan nutrisi anak, disfagia, fibrosisAPA YANG HARUS DIKETAHUI:Meskipun FD ditemui pada banyak pasien anak dengan EGIDs, uraian khusus mengenai hal ini masih terbatas. Dalam 1 studi, 66% pasien memiliki penyakit neurologis bersamaan atau gangguan perkembangan; 73% pasien dengan FD ditandai dengan asupan oral yang buruk dalam menanggapi pengobatan.STUDI INI MENGINFORMASIKAN:Kesulitan makan lazim pada anak-anak dengan EGIDs. Sikap FD termasuk perilaku belajar maladaptif dengan dinamika perubahan waktu makan dan kesulitan fisik dalam proses mekanik makan. FD masih dapat bertahan meskipun sudah adanya pengobatan medis yang efektif, yang dapat mempengaruhi perkembangan makan secara oral, serta pertumbuhan dan perkembangan.1

PENGANTARPenyakit gastrointestinal eosinofilik (EGIDs) adalah kelompok heterogen dari sejumlah penyakit yang ditandai dengan peradangan eosinofilik idiopatik dari saluran pencernaan disertai dengan adanya gejala dari GI. Pada anak-anak, gejala sering tidak jelas, yang mengarah ke keterlambatan diagnosis 3 sampai 4 tahun di beberapa keadaan. Salah satu keluhan yang sering disebutkan adalah disfungsi pemberian makan (FD), sebuah gejala kompleks yang biasanya terkait dengan penyakit neurologis, keterlambatan perkembangan, dan kadang-kadang gastroesophageal reflux disease. Meskipun FD yang biasa ditemui dalam kondisi ini, uraian spesifik adanya FD pada EGIDs masih terbatas. Salah satu contonya adalah terdapat 15 anak-anak dengan esofagitis eosinofilik (EOE) yang digambarkan dengan adanya FD, keengganan untuk makan secara oral, muntah, dan berat badan yang tidak baik. Peningkatan ini terjadi pada 73% pasien setelah diberikan terapi. Data lainnya meyebutkan bahwa 67% dari data juga memiliki defisit neurologis bersamaan dan/ atau penyakit perkembangan, yang mungkin memiliki efek negatif pada cara pemberian makan.

Tidak ada protokol tentang penilaian cara makan/ pemberian makan yang diterima secara universal, tetapi terdapat sejumlah perilaku makan yang biasa diterima dan akuisisi parameter keterampilan yang digunakan untuk profil anak-anak dengan FD. Sistem klasifikasi deskriptif ini menggunakan kriteria seperti volume dan jenis makanan yang dicerna, karakteristik makanan (misalnya memiliki waktu makan panjang), dan perilaku anak (misalnya ada penolakan makanan). Identifikasi awal dari FD dapat mengakibatkan tindakan yang lebih dini dan hal ini positif dapat mempengaruhi perkembangan anak dan kualitas hidup keluarga.

Tujuan dari studi kami adalah untuk menentukan tindak lanjut FD pada anak-anak dengan EGIDs. Kami mengambil keuntungan dari program multidisiplin kami yang terdiri dari ahli gastrointestinal anak, ahli alergi, para perawat, ahli spesialisasi pemberian makan, ahli gizi, dan dokter psikososial untuk mengidentifikasi dan membuat karakter dari FD yang terdapat pada kelompok yang didefinisikan dengan anak-anak dengan EGIDs. FD terjadi pada 33 anak (16,5%) dari 200 anak-anak yang memiliki EGIDs dan tidak memiliki penyakit penyerta yang biasanya berhubungan dengan FD. FD ditandai dengan dominasi perilaku belajar maladaptif (93,9%) yang berhubungan dengan makan dan waktu makan, disertai dengan kumpulan kesulitan fisik yang melibatkan aspek makan, baik motorik oral, maupun menelan. Peningkatan kesadaran dan penegakan gejala yang cepat akan menghasilkan diagnosis dini dan intervensi dini untuk masalah FD ini. METODE PENELITIANJenis Penelitian dan PartisipanKami melakukan analisis retrospektif dengan pusat tunggal (single centered) dari rekam medis 200 anak-anak yang terlibat dalam program multidisiplin penyakit gastrointestinal eosinofilik di Rumah Sakit Anak dan Pusat Kesehatan Yahudi Nasional dengan periode 12 bulan (Januari-Desember 2008). Menurut data yang dikumpulkan, 33 anak diidentifikasi memiliki EGID dan FD, yang ditetapkan oleh terapis makan menggunakan penilaian makan yang kami miliki (akan dijelaskan di bagian selanjutnya). Pasien dengan penyebab yang jelas lainnya untuk FD, termasuk penyakit jantung atau neurologis berat, dieksklusi (8 pasien). Semua data klinis yang tersedia, termasuk riwayat, pemeriksaan fisik, hasil laboratorium, radiologi, laporan endoskopi, riwayat keluarga, dan tes alergi, yang diteliti dalam penelitian ini, yang telah disetujui oleh Colorado Multiple Institutional Review Board (COMIRB 08-1208).Evaluasi Pemberian MakanSebelum kunjungan klinik, anak-anak diidentifikasi cara pemberian makan melalui penilaian dari tinjauan catatan yang tersedia dan riwayat makan rinci (dikembangkan oleh Ms. Haas dan Ms. Creskoff Maune). Semua anak dengan FD dinilai dari awal atau tindak lanjut kunjungan klinik dengan menggunakan protokol pemberian makanan dan menelan yang dikembangkan oleh Rumah Sakit Anak. Protokol ini membahas gejala; pengamatan keterampilan fungsional; perilaku yang dipelajari; dinamika waktu makan dengan pengasuh; dan mendukung keterampilan perkembangan, termasuk motorik kasar, motorik halus, dan kemampuan bahasa. Hasil dari penilaian ini, catatan dari wawancara orang tua, dan pengamatan waktu makan langsung diolah oleh terapis makan untuk membentuk database untuk penelitian ini, yang diterbitkan sebagai informasi tambahan pada Tabel Tambahan 4. Data dikumpulkan pada 6 bidang utama FD, diringkas dalam Tabel 1 .Peninjauan Ulang NutrisiData yang tersedia, termasuk recall diet, tinggi, dan berat badan, ditinjau oleh seorang ahli diet anak (Ms. Henry) dan dokter anak (Dr. Gilman). Parameter nutrisi termasuk BMI dan tinggi dan berat badan skor z dihitung.Evaluasi AlergiHasil tes alergi, termasuk skin-test dengan ekstrak komersial dan baru yang telah disiapkan dan kadar imunoglobulin E dari beberapa makanan khusus yang ditentukan oleh ImmunoCAP, telah ditinjau dan disusun.Penilaian HistologiBiopsi mukosa ditinjau oleh ahli patologi anak (Drs. Capocelli dan Lovell). Pemeriksaan ditandai dengan adanya peradangan eosinofilik, perubahan reaktif pada epitel, dan bukti fibrosis seperti sebelumnya telah dideskripsikan. Untuk diagnosis EOE, biopsi esofagus dikatagorikan apabila terdapat 15 eosinofil per bidang daya tinggi (HPF) setelah baik pre-treatment dengan 2 bulan terapi inhibitor pompa proton dosis tinggi atau pH atau impedansi studi normal, seperti yang dijelaskan sebelumnya.

HASIL PENELITIANKarakteristik Klinis Kelompok PasienKarakteristik klinis dari anak-anak dengan FD telah dirangkum dalam Tabel 2. Usia rata-rata adalah 34 bulan (kisaran: 14-113 bulan), dengan dominasi laki-laki (90,9%). Sensitivitas makanan tercatat di 88% oleh skin-prick atau ImmunoCAP dari makanan tertentu; 52% menunjukkan bukti klinis penyakit alergi lainnya. Dari 33 pasien, 25 (76%) memiliki EOE; sisanya memiliki EGIDs lainnya.Endoskopi saluran GI bagian atas dilakukan pada 30 dari 33 anak-anak di Rumah Sakit Anak. Sisa 3 pasien baru saja menjalani pemeriksaan endoskopi di lembaga lain, dan laporan endoskopi tidak tersedia untuk diperiksa. Gross abnormalities dari mukosa esofagus didapatkan termasuk ridging linear (13 [43%] pasien dari 30 endoskopi dilakukan di lembaga kami) dan nodularitas atau eksudat (7 [23%] dari 30 pasien). Dua belas persen anak-anak yang tercatat memiliki hubungan relatif tingkat pertama dengan EOE. Sisanya, 18% dari pasien yang melaporkan memiliki anggota keluarga dengan riwayat impaksi makanan, striktur esofagus, atau pelebaran esofagus, menunjukkan bahwa beberapa mungkin juga memiliki EOE. Lima puluh lima persen melaporkan memiliki anggota keluarga dengan alergi makanan, meskipun tidak ada alergi pengujian data yang tersedia untuk anggota keluarga.Analisis NutrisiDiagnosis failure-to-thrive dibuat untuk 7 (21%) anak-anak. Analisis catatan diet dan data pertumbuhan menunjukkan skor z rata-rata untuk BMI adalah -0,50 dan -0,65 untuk tinggi (Tabel 2).Analisis FDPerilaku belajar makan maladaptif adalah bentuk dominan dari FD dilaporkan untuk 93,9% dari anak-anak dan mencakup berbagai perilaku (Gambar 1, Tabel 1 dan 3). Tersedak atau muntah adalah kedua yang paling umum pada anak-anak FD tersebut, terjadi pada 84,8%.Analisis HistologiBiopsi esofagus dilakukan pada saat gejala FD dilaporkan mengungkapkan bahwa 42% memiliki eosinofilia sisa >15 per HPF (15-125 eosinofil per HPF, Gambar 2). Tujuh puluh persen dari biopsi mengungkapkan adanya fibrosis subepitel. Anak-anak dengan penampilan endoskopi yang abnormal, 93% menunjukkan bukti histologis fibrosis dibandingkan dengan 43,8% fibrosis pada mereka dengan mukosa yang terlihat normal (Tabel 2).PEMBAHASANGejala yang paling sering dikutip dari EGIDs adalah muntah, nyeri, disfagia, dan berbagai kesulitan makan. Tujuan dari penelitian ini adalah untuk menentukan karakteristik pemberian makan anak-anak dengan FD yang memiliki riwayat EGIDs. Hasil penelitian kami menunjukkan bahwa kesulitan makan yang lazim pada anak-anak dengan EGIDs, dengan beberapa komponen yang berbeda untuk diidentifikasi, termasuk perilaku belajar makan maladaptif dengan dinamika perubahan waktu makan dan kesulitan fisik dalam cara makan mekanik.

Perilaku belajar makan maladaptif terjadi pada 93,9% dari kelompok EGID dengan FD. Gejala kompleks ini salah satunya adalah makan, baik saling berhubungan atau diikuti oleh berulang, serangan tak terduga dari rasa sakit, yang menjadi sebuah kondisi untuk anak agar menghindari makan. Perilaku ini makan maladaptif ini membuat frustasi, membingungkan, dan tidak memuaskan bagi para pengasuh dan sering dapat menyebabkan praktek pemberian makan yang berubah dalam upaya untuk memberikan nutrisi yang memadai. Dalam upaya untuk meminimalkan rasa sakit atau ketidaknyamanan, anak-anak dengan EGIDs akan mengurangi volume dari ragam makanan, dan pengasuh mungkin selama ini secara tidak sengaja memperkuat perilaku yang tidak diinginkan. Sebagai contoh, ketika seorang anak menolak makanan yang ditawarkan dan akhirnya disediakan makanan yang disukai, pola ini yang akan memperkuat penolakan makanan semakin berkembang. Meski tujuannya baik, respon ini menetapkan siklus perilaku dan penguatan yang menghasilkan kekeraskepalaan yang lebih besar dari perilaku makan maladaptif, yang mengarah ke dinamika waktu makan menjadi sebuah suasana yang tidak menyenangkan (stres). Konsisten dengan laporan sebelumnya, kami menemukan bahwa tersedak dan muntah adalah gejala sering EGIDs pada anak-anak, terjadi pada 84,8% dari pasien. Selain menjadi gejala diidentifikasi dari EGIDs, tersedak dan muntah dapat menjadi gejala sekunder dari kelainan motorik oral dan/ atau keterampilan oral sensorik atau sebagai respon belajar untuk menghindari makan. Pentingnya perilaku yang dipelajari pada pasien ini disorot dengan kekakuan FD dalam 58% dari pasien yang memiliki resolusi peradangan esofagus pada biopsi terbaru mereka.

Disfungsi menelan sering terlihat pada anak-anak yang lebih tua dan orang dewasa dengan penyakit esofagus sebagai disfagia mewujudkan sebagai impaksi makanan atau sensasi makanan "terjebak". Dalam populasi pasien kami, menghindari makanan padat dan menyeleksi makanan cair dan dihaluskan secara preferensial diyakini sebagai manifestasi masalah menelan esofagus pada kelompok usia yang lebih muda. Patofisiologi yang tepat masih belum diketahui, namun ada kemungkinan bahwa preferensi diet ini berasal dari peradangan persisten, seperti yang disarankan oleh penelitian bahwa sekitar setengah dari anak-anak memiliki eosinofilia mukosa. Atau, gejala ini bisa terjadi akibat renovasi jaringan tanpa peradangan, seperti yang disarankan oleh penampakan kasar endoskopi adanya ridging dan bukti histologis terjadinya fibrosis. Pada anak-anak muda yang belum dikembangkan kemampuan bahasa maupun ekspresi yang memadai, pengasuh mungkin kehilangan gejala ini karena tidak menyadarinya.

Identifikasi dini perjalanan penyakit FD pada anak-anak dianggap sangat penting karena beberapa alasan. Pertama, data kami menunjukkan bahwa EGIDs dapat memiliki dampak negatif pada pengembangan keterampilan motorik oral untuk sesuai dengan usia kemajuan pemilihan makanan. Intervensi medis mungkin melibatkan diet unsur cair atau pembatasan yang signifikan dari berbagai makanan atau tekstur yang dapat ditawarkan kepada anak-anak, sehingga kurangnya kesempatan belajar sesuai dengan tahapan perkembangan dengan lebih banyak makanan canggih. Bahkan, anak-anak cenderung lebih memilih diet yang belum matang daripada menampilkan defisit keterampilan motorik oral yang benar (lihat definisi, yang diterbitkan sebagai informasi tambahan pada Tabel Tambahan 4). Kedua, FD dapat berkontribusi pada kurangnya asupan oral, yang menyebabkan kekurangan gizi dan gangguan pertumbuhan, seperti yang terlihat pada 21% dari pasien kami. Ketiga, anak-anak dengan EGIDs akan sering membutuhkan konsultasi dengan spesialis makan anak yang berpengalaman pada peradangan dan diet yang tepat untuk dikenali. Entah terapi individu atau kelompok direkomendasikan untuk 23 (69,7%) anak-anak pada penelitian kami untuk masalah perilaku belajar makan maladaptif, penolakan dari motorik mulut, volume asupan, dan berbagai asupan. Di saat yang tepat, anak-anak akan terlihat untuk terapi kelompok dengan memanfaatkan pengaruh teman sebaya dan memberikan kesempatan bagi orang tua untuk mendukung satu sama lain. Dalam semua kasus, keluarga diberi program rumah untuk mempromosikan pengembangan keterampilan makan yang tepat melalui strategi yang dapat diterapkan dengan mudah di lingkungan rumah. Banyak dari strategi ini, termasuk memberi makan anak secara rutin, memprediksi jadwal makan siang hari, dan memiliki anak yang dapat duduk konsisten di meja, sangat membantu untuk semua anak-anak, bahkan mereka yang butuh kebutuhan lainnya secara eksklusif.

Salah satu keterbatasan dalam penelitian ini adalah sifat retrospektif. Meskipun jumlah anak yang termasuk relatif kecil, ini merupakan kelompok terbesar anak-anak yang memiliki EGIDs dan FD, telah diperiksa dengan hati-hati. Karakterisasi FD dilakukan dengan protokol yang masih belum divalidasikan, karena tidak ada alat-alat lain yang ada sampai saat ini. Ada juga mungkin beberapa bisa menjadi rujukan dalam hal itu, sebagai program rujukan tersier, kita dapat mengevaluasi subset dari pasien yang memiliki gejala yang lebih parah akibat penyakit lanjut. Hal ini dapat tercermin dalam tingkat fibrosis yang relatif lebih tinggi, terlihat pada populasi pasien kami, meskipun perlu dicatat bahwa beberapa penelitian juga mengomentari peningkatan fibrosis subepitel terlihat di EoE.

Makan adalah pengalaman belajar yang dinamis. EGIDs dapat menggagalkan perkembangan makan oral dan mengubah dinamika waktu makan keluarga. Meskipun perawatan medis yang efektif, dampak pada makan akan bertahan dan harus ditangani. Meskipun beberapa gejala serupa pada anak-anak dengan EGIDs dan orang-orang dengan penyakit gastroesophageal-reflux, dalam penelitian ini, kami mengidentifikasi beberapa karakteristik yang berbeda dari FD yang unik untuk anak muda dengan EGIDs. Hasil penelitian ini harus menjadi sebuah tanda waspada untuk dokter anak ataupun dokter umum. Dengan demikian, penting untuk meminta semua pasien dan keluarga yang terkena dampak EGIDs tentang riwayat makan mereka dan merujuk mereka ke ahli makan pada waktu yang tepat. Selain itu, peningkatan pengetahuan tentang pencegah terjadi ulangnya EGIDs dan masalah makan mungkin beberapa pasien akan meminta evaluasi untuk pasien dengan EGIDs dalam memberi makan yang tepat untuk FD pasien tersebut.

UCAPAN TERIMA KASIHPenelitian ini didukung oleh hibah penelitian dari National Institutes of Health T32 kepada Dr. Mukkada dan dengan dana yang tulus disediakan oleh Campaign Urging Research for Eosinophilic Disease (CURED) dan Pappas Foundation.Catatan Kaki Diterima 17 Mei 2010. Alamat korespondensi Dan Atkins, MD, Pusat Kesehatan Yahudi Nasional, Departemen Ilmu Kesehatan Anak, 1400 Jackson St, Denver CO 80206. E-mail: atkinsd@njhealth.org INFORMASI KEUANGAN: Para penulis telah mengindikasikan bahwa mereka tidak memiliki hubungan keuangan yang relevan dalam penerbitan artikel ini.GI = gastrointestinal EGID = eosinophilic gastrointestinal disease FD = feeding dysfunction EoE = eosinophilic esophagitis HPF = high-power field