Latihan Fisik pada Anak Dengan Osteogenesis Imperfecta

MARCO VAN BRUSSEL, MSC, TIM TAKKEN, MSC, PHD, CUNO S.P.M. UITERWAAL, MD, PHD, HANS J. PRUIJS, MD, PHD,

JANJAAP VAN DER NET, PT, PHD, PAUL J.M. HELDERS, PT, MSC, PHD, AND RAOUL H.H. ENGELBERT, PT, PHD

Tujuan Untuk mempelajari efek dari program pelatihan fisik pada kapasitas latihan, kekuatan otot,

dan tingkat kelelahan subyektif pada pasien dengan osteogenesis imperfecta (OI)ringan sampai

sedang.

Desain studi Tiga puluh empat anak dengan OI tipe I atau IV secara acak dipilih baik untuk program

latihan 12 minggu atau perawatan seperti biasa selama 3 bulan. Kapasitas latihan dan kekuatan otot

dipelajari, kelelahan subyektif, kompetensi dirasakan, dan kesehatan yang berhubungan dengan

kualitas hidup adalah hasil sekunder. Semua hasil diukur pada awal (T=0), Setelah intervensi (T=1),

dan setelah 6 dan 9 bulan (T=2 dan T=3, masing-masing).

Hasil Setelah intervensi (T=1), Konsumsi oksigen puncak (Vo2peak), relatif Vo2peak (Vo2peak/kg),

bekerja maksimal kapasitas (Wmax), dan kekuatan otot secara signifikan meningkat (17%, 18%, 10%,

dan 12%, masing-masing) dibandingkan dengan kontrol nilai-nilai. Kelelahan subyektif penurunan

batas statistik signifikan. Follow-up di T=2 menunjukkan penurunan yang signifikan perbaikan diukur

pada T=1 dari Vo2peak, tetapi Vo2peak/kg, Wmax, dan kelelahan subyektif tidak menunjukkan

perbedaan yang signifikan.

Pada T=3, kami menemukan penurunan lebih lanjut dari perbaikan diperoleh.

Kesimpulan Sebuah program pelatihan diawasi dapat meningkatkan kapasitas aerobik dan kekuatan

otot dan mengurangi tingkat subyektif kelelahan pada anak-anak dengan OI tipe I dan IV dengan cara

yang aman dan efektif.

Osteogenesis imperfecta (OI) adalah gangguan jaringan ikat kongenital yang ditandai dengan

kerapuhan tulang meningkat dan osteopenia. Dasar biokimia dalam banyak kasus melibatkan

kelainan kuantitatif, kualitatif kelainan, atau keduanya dalam biosintesis kolagen tipe I, komponen

prinsip organik dari skeleton.1 Keparahan bervariasi dalam berbagai macam, mencapai dari fraktur

intrauterin dan perinatal mematikan bentuk-bentuk yang sangat ringan dengan fractures.2

insidental Meskipun anak-anak dengan bentuk ringan dan sedang dari OI berada di pejalan kaki

umum (bervariasi dari rumah tangga ke masyarakat walkers3), kelelahan, kapasitas latihan

berkurang, dan intoleransi latihan adalah sering dilaporkan untuk membatasi pasien dalam kegiatan

mereka sehari-hari living.4

Takken et AL5 mempelajari fungsi cardiopulmonary pada 17 anak dengan tipe OI I. Mereka

menemukan bahwa jantung dan paru-paru kelainan pada sisanya tidak hadir. Namun, mereka juga

melaporkan bahwa kapasitas latihan dan kekuatan otot secara signifikan berkurang dibandingkan

dengan rekan-rekan mereka yang sehat, 5 sedangkan keluhan kelelahan yang berhubungan dengan

otot proksimal kelemahan dan konsumsi oksigen berkurang puncak (V ˙ o2peak). Tidak jelas apakah

reducedV ˙ o2peak dan kekuatan otot adalah konsekuensi dari gaya hidup hypoactive atau spesifik

konsekuensi dari sintesis kolagen otot terganggu. Takken et al menyarankan bahwa intervensi studi

fisik pada pasien dengan IO mungkin meningkatkan kapasitas latihan dan otot force.5 Dalam kondisi

kronis lainnya di masa kecil seperti cystic fibrosis6 dan leukemia, 7 intervensi latihan telah dilaporkan

bermanfaat dalam meningkatkan otot kekuatan, toleransi latihan, dan kegiatan dalam kehidupan

sehari-hari.

Untuk pengetahuan kita, penelitian intervensi fisik belum dilakukan di anak-anak dengan OI.

Latihan mungkin tidak berpengaruh pada penyakit itu sendiri, tetapi mungkin dapat meningkatkan

tingkat aktivitas hidup sehari-hari, harga diri, dan kebugaran dalam banyak anak. Oleh karena itu,

kami merancang uji coba terkontrol secara acak untuk mempelajari efek dari program latihan fisik

pada latihan, kekuatan kapasitas otot, dan kelelahan subyektif pada pasien dengan OI ringan sampai

sedang.

METODE

Desain dan Peserta

Sejarah medis anak-anak dengan displasia rangka diperoleh dari catatan pasien dari rumah

sakit kami. Klasifikasi yang paling banyak digunakan adalah dengan OI Sillence et al dan

membedakan 4 tipe klinis`.8 Baru-baru ini, klasifikasi ini diperluas menjadi 7 types.9 Jenis OI

didiagnosis oleh ahli genetika klinis di rumah sakit kami atas dasar gambaran klinis dan biopsi

kolagen dari pasien. OI tipe I meliputi pasien dengan penyakit ringan dan tidak adanya cacat tulang

besar, dengan patah tulang belakang yang khas menyebabkan skoliosis ringan. Pasien dengan OI tipe

IV memiliki kelainan tulang ringan hingga sedang dan bentuk perawakan pendek variabel. Anak-anak

yang memenuhi syarat untuk dimasukkan ketika mereka telah didokumentasikan jenis OI I atau IV,

berusia antara 8 dan 18 tahun, tidak memiliki patah tulang di 3 bulan terakhir sebelum memulai

penelitian, dan setidaknya rumah tangga pejalan kaki menurut Bleck dimodifikasi scale.10 Empat

puluh anak memenuhi kriteria inklusi (Gambar; tersedia di www.jpeds.com) dan diundang untuk

berpartisipasi. Dari jumlah tersebut, 1 anak tidak bisa ambil bagian karena fraktur patela sebelum

awal penelitian. Orang tua dari 2 anak menolak untuk berpartisipasi karena alasan pribadi, dan orang

tua dari 3 anak-anak lain menolak karena alasan logistik. Sisa 34 anak (12 laki-laki dan 22

perempuan) yang terdaftar dalam penelitian. Dua puluh tujuh anak telah OI tipe I, dan 7 anak-anak

memiliki OI tipe IV. Pengacakan dilakukan dengan daftar yang dihasilkan komputer nomor oleh

manajer data offsite. Peserta secara acak to1 dari 2 kelompok (Intervensi dan kontrol) bertingkat

untuk usia, jenis kelamin, dan penggunaan biphosphonates dengan menggunakan prosedur

pengacakan blok. Secara umum, sesuai dengan protokol rumah sakit kami, pasien dengan OI diobati

dengan obat (bifosfonat [Olpadronate] dengan dosis 10 mg/m2 setiap hari) ketika mineral tulang

kerapatan yang diukur dengan skor Z-DEXA < 1,5 (Diukur pada sumsum tulang belakang lumbar [L1-

L4]) dan platyspondyly atau endplates cekung ganda yang hadir. Setelah pengacakan, dan sebelum

memulai intervensi, 1 pasien menarik diri dari penelitian karena alasan pribadi (Gambar). Para

pengamat (R.E / T.T..) Yang dinilai adalah variabel hasil buta untuk alokasi pengobatan dan sangat

berpengalaman dalam penilaian mereka. Alokasi pengobatan dan pengamat tetap buta sampai

evaluasi hasil. Protokol penelitian disetujui oleh komite etik medis- dari University Medical Center

Utrecht, Belanda. Informed consent diperoleh dari orang tua, dari anak-anak ketika mereka lebih tua

dari 12 tahun, atau keduanya.

Latihan Program Pelatihan

Pasien dialokasikan untuk kelompok intervensi menerima latihan program yang dinilai yang

terdiri dari 12 minggu (30 sesi) ditujukan untuk peningkatan kapasitas latihan dan kekuatan otot,

sedangkan pasien dalam kelompok kontrol hanya menerima perawatan biasa. Pasien dialokasikan

untuk kelompok intervensi diperintahkan untuk menghadiri sesi latihan dua kali seminggu diadakan

di sebuah lokal terapi latihan fisik selama 12 minggu berturut-turut dan untuk melakukan latihan

rumahan seminggu sekali, dimulai setelah keenam minggu intervensi. Sesi latihan yang diawasi oleh

terapis fisik lokal anak, dilatih di rumah sakit kami untuk menjamin keseragaman program pelatihan.

45-menit sesi termasuk 10 menit periode pemanasan. Sepuluh menit latihan aerobik (atas dasar

suatu intensitas berkisar antara 60% -80% dari baseline peak heart rate) yang diikuti oleh 15

menit bermain bebas dan pelatihan otot, dan setelah lain 10 menit latihan aerobik dilakukan. Sesi

berakhir dengan 10 menit latihan pendinginan. Pelatihan kekuatan terdiri dari latihan tanpa beban

berat, anak-anak belajar teknik latihan kekuatan yang tepat dan bobot ringan hanya digunakan

sebagai berat maksimal 1 kg. Hal ini dilakukan untuk memastikan minim risiko patah tulang. Catatan

kehadiran yang disimpan oleh terapis fisik pediatrik. Pasien dalam intervensi Kelompok

mempertahankan catatan kegiatan untuk sesi latihan di rumah. Anak-anak (baik di intervensi dan

kelompok kontrol) diperiksa 4 kali di rumah sakit kami dalam 9 bulan follow- up (baseline [awal

intervensi]:? T 0), setelah intervensi (3 bulan tindak lanjut:? T 1), dan 6 bulan (T? 2) dan 9 bulan (T

3?) Setelah awal penelitian. Kita terutama mempelajari kapasitas latihan dan kekuatan otot; hasil

sekunder berupa kelelahan subyektif, Perceived Competence dan kesehatan yang

berhubungan dengan kualitas hidup (HRQOL).

Karakteristik Klinis

Berat (kg), lengan rentang (cm), tinggi badan (cm), dan duduk tinggi badan (cm) ditentukan

dengan menggunakan skala elektronik dan a stadiometer. Distribusi lemak subkutan diukur dari

pengukuran lipatan kulit dengan menggunakan lipatan kulit Harpender kaliper. Pengukuran

dilakukan pada 7 lokasi (bilateral), pada trisep, bisep, subskapularis, supra-iliacal, pertengahan perut,

medial betis, dan paha, sesuai dengan Amerika College of Sports Medicine pedoman, 11 dan jumlah

dari 7 lipatan kulit yang digunakan sebagai indeks untuk tubuh fat.12 massa tubuh Indeks dihitung

sebagai berat badan (kg) / tinggi badan (m) 2.

Sejarah fraktur (jumlah patah tulang), keberadaan membungkuk dari tulang panjang

ekstremitas bawah dan kehadiran rodding intramedulla, kehadiran scoliosis (Cobbs sudut 10

derajat?), Kepadatan mineral tulang (dengan DEXA disajikan dalam Z-skor), dan penggunaan obat-

obatan (Olpadronate, dosis 10 mg/m2 setiap hari) dijelaskan dalam Hasil bagian, disajikan dalam

Tabel I, atau keduanya.

Cardio-paru Latihan Uji

Pasien melakukan tes latihan kardio-paru (CPET) dengan menggunakan sepeda ergometer

elektronik (Corrival Lode, BV Lode, Groningen, Belanda). Tes dimulai dengan 1 menit bersepeda

diturunkan sebelum penerapan resistensi terhadap ergometer. Setelah menit ini, beban kerja

meningkat dengan kenaikan konstan 15 atau 20 W setiap menit sesuai dengan protocol Godfrey.13

Protokol dilanjutkan sampai pasien berhenti karena kelelahan, meskipun dorongan lisan yang kuat

dari Tes-pemimpin. Beban kerja yang dicapai tertinggi (Wmax) tercatat. Selama CPET tersebut,

subyek bernapas melalui sungkup muka (Hans Rudolph, Kansas City, MO) terhubung ke gas

dikalibrasi dengan sistem pernapasan (Cortex Metamax B3, Cortex Medis, Leipzig, Jerman). Gas

kadaluarsa adalah melewati flowmeter (Triple V transduser volume), sebuah oksigen (O2) analyzer,

dan karbon dioksida (CO2) analyzer. Flow meter dan analisis gas yang terhubung ke komputer,

dihitung menit ventilasi napas demi napas (V ˙ E), pengambilan oksigen (O2 ˙ V), karbon dioksida

output (V ˙ CO2), dan rasio pertukaran pernafasan (RER, V ˙ CO2 / V ˙ O2) dari persamaan

konvensional. Penyerapan oksigen eliciting ventilasi ambang batas anaerobik (AT) ditentukan dengan

menggunakan kriteria peningkatan baik setara dengan ventilasi dari oksigen (V ˙ E / V ˙ O2) dan end-

tidal tekanan oksigen (PETO2) tanpa peningkatan setara dengan ventilasi karbon dioksida (V ˙ E / V ˙

CO2) .14

Denyut jantung diukur terus menerus selama latihan uji maksimal dengan menggunakan

monitor denyut jantung (Polar, Kempele, Finlandia). Upaya maksimal terjadi ketika 1 dari 2 Kriteria

bertemu: detak jantung 180 denyut per menit atau RER> 1.0. Konsumsi oksigen puncak (V ˙ o2peak)

diambil sebagai Rata-rata nilai untuk 30 detik terakhir selama maksimal melaksanakan tes. Relatif V ˙

o2peak dihitung sebagai mutlak V ˙ o2peak dibagi dengan massa tubuh.

Otot Angkatan

Kekuatan otot diukur dengan dinamometer genggam (Citec dinamometer CT 3001, C.I.T. Technics,

Groningen, Belanda) dalam 4 kelompok otot (bahu penculik, kekuatan pegangan, fleksor pinggul,

dan pergelangan kaki dorsiflexors sendi). Kekuatan otot maksimal diuji dengan Metode "istirahat", di

mana pemeriksa secara bertahap mengatasi kekuatan otot dari pasien dan berhenti pada saat

ekstremitas tidak kuat. Pengujian dilakukan sesuai dengan Backman protocol.15 kekuatan Grip

diukur dengan "membuat" metode, di mana dinamometer dicekam sekeras mungkin selama 3 detik

tanpa menekan instrumen terhadap tubuh dan tanpa menyentuh siku ke tubuh. Setiap kelompok

otot diukur 3 kali, dan nilai tertinggi adalah direkam.

Kelelahan

Kelelahan diukur dengan kelelahan subyektif subskala dari individu Checklist laporan diri kuesioner

Kekuatan-20 (CIS-20) .16,17 The CIS-20 bertanya tentang kelelahan pada 2 minggu sebelum

penilaian. Ada 4 masing subscales, kelelahan, konsentrasi, motivasi, dan fisik aktivitas, yang terdiri

dari item mencetak gol pada skala Likert 7 poin. Sebuah total skor tinggi menunjukkan tingkat tinggi

kelelahan subyektif dan konsentrasi masalah dan rendahnya tingkat motivasi dan aktivitas fisik.

Kuesioner memiliki keandalan yang baik dan diskriminatif validity.17

Perceived Competence

Versi terjemahan dari Profil Diri-persepsi untuk Children18 (CBSK) digunakan untuk

mengukur kompetensi dirasakan. 19 Versi telah diterjemahkan lintas-budaya divalidasi untuk

Belanda children.20 Tes terdiri dari 36 item, dirumuskan sebagai pasangan yang berlawanan. Setiap

jawaban diberi skor antara 1 (paling kompeten) dan 4 (paling tidak kompeten). Ada 6 subscales:

kompetensi skolastik, penerimaan sosial, atletik kompetensi penampilan, fisik, perilaku perilaku, dan

global yang diri.

Kesehatan-Terkait Kualitas Hidup

The Child Health Questionnaire Parent-Form 50 (CHQ) adalah laporan proxy menilai

HRQoL.21 Terjemahan CHQ Belanda digunakan dalam penelitian ini, dan 22 diberikan kepada orang

tua. Kuesioner terdiri dari 50 item dalam 14 dimensi. Dari dimensi fisik dan skor Ringkasan

psikososial dapat dihitung. Seorang yang lebih tinggi skor mencerminkan HRQOL yang lebih baik dari

anak.

Analisis statistik

Deskripsi dari data dengan alokasi pengobatan diungkapkan sebagai rata-rata plus atau

minus SD dan jangkauan. Efek dari intervensi dianalisis dengan menggunakan regresi linier statistik

dengan indikator kelompok (intervensi: ya / tidak) sebagai variabel independen dan variabel hasil

sebagai dependen variabel yang terpisah. Hasil disajikan sebagai regresi linier koefisien yang

mewakili perbedaan kelompok rata-rata dengan mereka sesuai 95% CI. Signifikansi statistik dianggap

dicapai ketika CI 95% tidak termasuk nol nilai. Variabel nominal dianalisis dengan? 2 analisis. Semua

Hasil dianalisis dengan niat untuk mengobati. Statistik analisis dilakukan dengan menggunakan

program SPSS versi 12.0 (SPSS, Chicago, IL).

HASIL

Nilai-nilai dasar antropometri dan karakteristik klinis dari kedua kelompok ditunjukkan pada

Tabel I. Empat puluh persen dari anak-anak memiliki kolagen tipe I yang terletak mutasi. Tigabelas

anak-anak memiliki 1 batang? intramedulla, semua di bawah ekstremitas, 5 anak-anak dialokasikan

dalam intervensi kelompok. Kepatuhan intervensi melaporkan, didefinisikan sebagai persentase dari

sesi latihan selesai dari yang ditentukan sesi, adalah 96,4%. Semua pasien dapat menyelesaikan tes

aerobik latihan tanpa efek samping. Tidak patah tulang terjadi pada kelompok intervensi, sedangkan

3 anak pada kelompok kontrol memiliki patah tulang selama penelitian(?? Pearson 2 3,5, P 0,061?).

Analisis tindak lanjut variabel telah disesuaikan untuk perbedaan awal di V ˙ o2peak, V ˙ o2peak/kg,

Wmax, AT, kekuatan otot, kelelahan subyektif, dirasakan kompetensi, dan HRQOL. Tabel II

menunjukkan bahwa setelah 3 bulan pelatihan (T 1?), V ˙ o2peak, V ˙ o2peak/kg, Wmax, dan

kekuatan otot secara signifikan meningkat dalam intervensi kelompok dibandingkan dengan

kelompok kontrol (17%, 18%, 10%, dan\ 12%, masing-masing). Setelah penyesuaian untuk

perbedaan awal, V ˙ o2peak perbedaan kelompok meningkat secara signifikan statistik dengan 0,192

L / menit (95% CI, 0,3-? 0,1?), V ˙ o2peak/kg meningkat dengan 5,1 mL / kg / menit (95% CI, 8,0-?

2.2?), Wmax meningkat dengan 10,2 W (95% CI, 20,0-? 0,5?), dan otot kekuatan meningkat dengan

61 N (95% CI, 96,7-? 26,2?). Tabel III menunjukkan bahwa tingkat kelelahan subyektif yang menurun

dengan borderline signifikansi statistik pada kelompok intervensi (disesuaikan untuk dasar tindakan,

4,2 poin;? 95% CI, 0,3-8,8,P? 0,068). AT kompetensi, dirasakan (CBSK), dan HRQOL (CHQ fisik dan

psikososial ringkasan) menunjukkan beberapa perbaikan (10%, 2,4%, 7,7%, dan 6,2%, masing-

masing), tanpa signifikan. Tindak lanjut pengukuran 6 bulan setelah dimulainya intervensi (T? 2)

menunjukkan signifikan penurunan perbaikan diperoleh Inv ˙ o2peak (penurunan 6%; disesuaikan? ?

0,131 L / menit [95% CI, 0,0-0,3]) di T? 1. V ˙ o2peak/kg, Wmax, AT, kompetensi dirasakan, kelelahan

subyektif, dan HRQOL menunjukkan, setelah penyesuaian, tidak signifikan Perbedaan dibandingkan

dengan T? 1. Pada kelompok kontrol, total kekuatan otot meningkat secara signifikan karena

peningkatan kekuatan otot pada 1 gadis (usia 12 tahun) dan 1 anak (usia 18 tahun). Sembilan bulan

setelah dimulainya intervensi (T 3?), pengukuran kembali menunjukkan penurunan dari perbaikan

yang diperoleh dibandingkan dengan hasil segera setelah intervensi (T 1?). V ˙ o2peak, V ˙ o2peak/kg,

dan kekuatan otot menunjukkan penurunan yang signifikan (? 0,16 L / min [95% CI, 0,0-0,3],? ? 4,4

mL / kg / min [95% CI, 1,5-7,3], 71,1 N [95% CI, 7,2-134,9], masing-masing). Subyektif kelelahan juga

menurun pada T? 3. Wmax, AT, kompetensi dirasakan, HRQOL menunjukkan tidak ada perbedaan

yang signifikan dibandingkan dengan T? 1. Tidak ada perbedaan yang signifikan dalam latihan, otot

kapasitas kekuatan, dan kelelahan subyektif yang ditemukan antara anak-anak yang diberi bifosfonat

dan anak-anak yang menggunakan pengobatan. Tidak ada perbedaan signifikan yang diamati antara

pengukuran kompetensi yang dirasakan dan HRQOL (data tidak disajikan).

PEMBAHASAN

Dalam studi ini, peningkatan yang signifikan dalam kapasitas aerobik dan kekuatan otot

ditemukan setelah 3 bulan pelatihan pada anak dengan OI. Namun, efek menurun dengan waktu

setelah intervensi dihentikan. Pola yang sama adalah juga ditemukan untuk kelelahan subyektif.

Perbaikan klinis yang relevan dalam kapasitas aerobik lebih besar dari yang dilaporkan dalam sehat

anak, yang setelah period pelatihan sebanding dalam umum meningkatkan sekitar 8% di V ˙

o2peak/kg. Ini besar perbaikan dapat dijelaskan oleh tingkat awal yang lebih rendah dari V ˙o2peak

anak-anak dengan OI.5 Anak-anak dengan OI relatif hypoactive dan akan meningkatkan ke tingkat

yang lebih besar selama pertama beberapa bulan pelatihan dibandingkan dengan rekan-rekan yang

sehat. Meskipun intervensi hanya terdiri dari low-resistance Kekuatan pelatihan tanpa beban berat,

ada 12% peningkatan kekuatan otot pada anak-anak dalam intervensi kelompok selama periode

pelatihan dibandingkan dengan anak dalam kelompok kontrol. Peningkatan ini kurang dari telah

dilaporkan untuk anak-anak yang sehat setelah ketahanan 8-minggu program pelatihan, yang

perbaikan otot kekuatan antara 5% dan 40% adalah reported.24 lebih kecil peningkatan dalam

penelitian kami diharapkan karena kami hanya menggunakan sangat ringan perlawanan. Namun,

perbaikan otot kekuatan secara klinis relevan untuk pasien dengan OI karena otot kekuatan dan

kekuatan tulang yang kuat associated.25 Dalam kondisi kronis lainnya, intervensi latihan telah

dilaporkan bermanfaat dalam meningkatkan kapasitas latihan dan kekuatan otot. Studi tentang Klijn

et AL6 pada anak dengan cystic fibrosis menunjukkan bahwa 12-minggu latihan program pelatihan

adalah efektif dalam meningkatkan kinerja aerobik, anaerobik kinerja, dan HRQOL. Studi tentang San

Juan et al7 menunjukkan di anak-anak dengan leukemia bahwa 16-minggu intra-rumah sakit diawasi

pengkondisian program, termasuk kekuatan dan aerobik pelatihan, mengakibatkan peningkatan

yang signifikan dalam kapasitas aerobik, kekuatan otot, dan kemampuan fungsional.

Dalam penelitian kami, 3 dan 6 bulan (T 2 dan? T? 3, masing-masing) setelah selesainya

program intervensi, anak-anak tidak mampu mempertahankan diperoleh pelatihan efek. Hal ini

berbeda dengan temuan pada anak-anak dengan penyakit jantung bawaan yang mempertahankan

kapasitas latihan mereka 6 bulan setelah jantung rehabilitation.26 Mengelusidasi yang efek

detraining (reversibilitas) pada anak-anak yang bingung oleh pertumbuhan lanjutan anak dan

pembangunan selama detrained periode. Seperti pada orang dewasa, tampaknya adaptasi terhadap

pelatihan bersifat sementara dan terus akan membusuk setelah pelatihan memiliki stopped.27

pembusukan ini juga terlihat dalam penelitian ini. Sebuah jangka panjang manfaat tergantung pada

kelanjutan dari sesi pelatihan ke dewasa hidup.27

Banyak dari pasien termasuk tidak terlibat dalam rutin latihan dengan intensitas yang cukup.

Pasien mungkin menghindari latihan ini karena risiko patah tulang atau lingkungan kekhawatiran

seperti lingkungan safety.28 penelitian ini menunjukkan bahwa anak-anak dengan ringan sampai

sedang OI dapat berpartisipasi aman dan efektif dalam disesuaikan diawasi dan individu program

pelatihan. Bentuk pelatihan dapat menjadi penting cara meningkatkan kebugaran pada anak dengan

OI, karena partisipasi dalam kegiatan olah raga secara teratur bukan merupakan pilihan bagi

sebagian besar anak karena kapasitas latihan berkurang dan mereka peningkatan risiko fraktur.

Diawasi pelatihan dan pemantauan ketat pasien juga cenderung untuk meningkatkan kepatuhan

pasien. Studi masa depan harus fokus pada hambatan yang dirasakan ini anak-anak untuk

berpartisipasi dalam latihan fisik di lingkungan mereka sendiri atau di sekolah, pada anak-anak

dengan OI tipe IV dan III yang duduk di kursi roda, dan ketika pelatihan tanpa pengawasan dapat

sebagai aman dan efektif sebagai rejimen pelatihan saat ini. Untuk mempertahankan peningkatan

kapasitas latihan dan otot kekuatan, latihan harus dilanjutkan.

Untuk beberapa tindakan sekunder kita hasil, kita lakukan tidak menemukan perbaikan

selama pelatihan atau tindak lanjut. Pada ringkasan fisik CHQ, misalnya, anak-anak memiliki skor

hampir 50 pada awal, yang menunjukkan yang normal Fungsi dibandingkan dengan sehat children.21

The subscales yang berkontribusi sebagian besar dengan skor ringkasan fisik fungsi fisik, (fisik)

peran / sosial keterbatasan, tubuh nyeri / ketidaknyamanan, dan kesehatan umum. Di psikososial

CHQ Singkatnya, pasien mencetak 50,? yang lebih tinggi daripada population.21 sehat Kompetensi

dirasakan pasien tidak berubah secara signifikan. Namun, dirasakan kompetensi tampaknya tidak

berhubungan dengan keparahan penyakit dan impairment.29 Dalam bentuk yang paling ringan OI

(tipe I), dengan pengurangan kompetensi atletik sebelumnya reported.29 Dalam studi ini, ada

perbaikan pada subskala diamati setelah intervensi program. Pelatihan diawasi individu dapat

disarankan sebagai tambahan yang aman dan efektif untuk pengobatan saat ini metode dalam

jangka pendek. Kemanjuran jangka panjang ini intervensi memerlukan evaluasi lebih lanjut.